Clinical spectrum and prognostic value of CNS MOG autoimmunity in adults: The MOGADOR study
Alvaro Cobo-Calvo
(1)
,
Anne Ruiz
(2, 3)
,
Elisabeth Maillart
(4)
,
Bertrand Audoin
(5, 6)
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Hélène Zéphir
(5)
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Bertrand Bourre
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Jonathan Ciron
(8)
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Nicolas Collongues
(9)
,
David Brassat
(10)
,
François Cotton
(11, 12)
,
Caroline Papeix
(4)
,
Françoise Durand-Dubief
(11)
,
David A. Laplaud
(13)
,
Romain Deschamps
(14)
,
Mikael Cohen
(15)
,
Damien Biotti
(16)
,
Xavier Ayrignac
(17)
,
Caroline Froment-Tilikete
(18)
,
Eric Thouvenot
(19, 20)
,
Bruno Brochet
(21)
,
Cécile Dulau
(21)
,
Thibault Moreau
(22)
,
Ayman Tourbah
(23)
,
Pierre Lebranchu
(5)
,
Laure Michel
(14)
,
Christine Lebrun-Frénay
(24)
,
Alexis Montcuquet
(14)
,
Guillaume Mathey
(25)
,
Marc Debouverie
(26)
,
Jean Pelletier
(5, 6)
,
Pierre Labauge
(27)
,
Nathalie Derache
(28)
,
Marc Coustans
(29)
,
Fabien Rollot
(30)
,
Jérôme de Sèze
(31)
,
Sandra Vukusic
(30, 2)
,
Romain Marignier
(2)
1
Hôpital neurologique et neurochirurgical Pierre Wertheimer [CHU - HCL]
2 CRNL - Centre de recherche en neurosciences de Lyon - Lyon Neuroscience Research Center
3 GenCyTi - Plateforme de Neurobiologie Moléculaire, Cellulaire et Tissulaire
4 CHU Pitié-Salpêtrière [AP-HP]
5 CRMBM - Centre de résonance magnétique biologique et médicale
6 Neurologie, maladies neuro-musculaires [Hôpital de la Timone - APHM]
7 LIRIC - Lille Inflammation Research International Center - U 995
8 CHU Rouen
9 Hôpital de Hautepierre [Strasbourg]
10 CHU Toulouse - Centre Hospitalier Universitaire de Toulouse
11 RMN et optique : De la mesure au biomarqueur
12 Département de Neuroradiologie [Centre Hospitalier Lyon Sud - HCL]
13 HCL - Hospices Civils de Lyon
14 CHU Nantes - Centre Hospitalier Universitaire de Nantes = Nantes University Hospital
15 CHU Nice - Centre Hospitalier Universitaire de Nice
16 Service de Médecine Nucléaire - Pierre-Paul Riquet [CHU Toulouse]
17 Département de neurologie [Montpellier]
18 CHU Montpellier = Montpellier University Hospital
19 CHU Nîmes - Centre Hospitalier Universitaire de Nîmes
20 IGF - Institut de Génomique Fonctionnelle
21 U1215 Inserm - UB - Neurocentre Magendie : Physiopathologie de la Plasticité Neuronale
22 Service de Neurologie générale, vasculaire et dégénérative (CHU de Dijon)
23 CHU Reims - Hôpital universitaire Robert Debré [Reims]
24 UNS UFR Médecine - Université Nice Sophia Antipolis - Faculté de Médecine
25 CHU Limoges
26 CHRU Nancy - Centre Hospitalier Régional Universitaire de Nancy
27 CHRU Montpellier - Centre Hospitalier Régional Universitaire [Montpellier]
28 CIC - Centre d'investigation clinique [Nancy]
29 Service de Neurologie [Rennes] = Neurology [Rennes]
30 CHLS - Centre Hospitalier Lyon Sud [CHU - HCL]
31 Centre d’Investigation Clinique Plurithématique (CIC - P) - CIC Strasbourg
2 CRNL - Centre de recherche en neurosciences de Lyon - Lyon Neuroscience Research Center
3 GenCyTi - Plateforme de Neurobiologie Moléculaire, Cellulaire et Tissulaire
4 CHU Pitié-Salpêtrière [AP-HP]
5 CRMBM - Centre de résonance magnétique biologique et médicale
6 Neurologie, maladies neuro-musculaires [Hôpital de la Timone - APHM]
7 LIRIC - Lille Inflammation Research International Center - U 995
8 CHU Rouen
9 Hôpital de Hautepierre [Strasbourg]
10 CHU Toulouse - Centre Hospitalier Universitaire de Toulouse
11 RMN et optique : De la mesure au biomarqueur
12 Département de Neuroradiologie [Centre Hospitalier Lyon Sud - HCL]
13 HCL - Hospices Civils de Lyon
14 CHU Nantes - Centre Hospitalier Universitaire de Nantes = Nantes University Hospital
15 CHU Nice - Centre Hospitalier Universitaire de Nice
16 Service de Médecine Nucléaire - Pierre-Paul Riquet [CHU Toulouse]
17 Département de neurologie [Montpellier]
18 CHU Montpellier = Montpellier University Hospital
19 CHU Nîmes - Centre Hospitalier Universitaire de Nîmes
20 IGF - Institut de Génomique Fonctionnelle
21 U1215 Inserm - UB - Neurocentre Magendie : Physiopathologie de la Plasticité Neuronale
22 Service de Neurologie générale, vasculaire et dégénérative (CHU de Dijon)
23 CHU Reims - Hôpital universitaire Robert Debré [Reims]
24 UNS UFR Médecine - Université Nice Sophia Antipolis - Faculté de Médecine
25 CHU Limoges
26 CHRU Nancy - Centre Hospitalier Régional Universitaire de Nancy
27 CHRU Montpellier - Centre Hospitalier Régional Universitaire [Montpellier]
28 CIC - Centre d'investigation clinique [Nancy]
29 Service de Neurologie [Rennes] = Neurology [Rennes]
30 CHLS - Centre Hospitalier Lyon Sud [CHU - HCL]
31 Centre d’Investigation Clinique Plurithématique (CIC - P) - CIC Strasbourg
Alvaro Cobo-Calvo
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1441344
- ORCID : 0000-0002-2574-0721
Anne Ruiz
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1215997
- IdHAL : anne-ruiz
- ORCID : 0000-0002-6741-0958
Elisabeth Maillart
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1164214
- ORCID : 0000-0001-7699-0328
Bertrand Audoin
- Fonction : Auteur
- PersonId : 756934
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Hélène Zéphir
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1297076
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Bertrand Bourre
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1164218
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Jonathan Ciron
- Fonction : Auteur
- PersonId : 795646
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Nicolas Collongues
- Fonction : Auteur
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- IdRef : 129134465
David Brassat
- Fonction : Auteur
- PersonId : 773701
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François Cotton
- Fonction : Auteur
- PersonId : 170687
- IdHAL : francois-cotton
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Caroline Papeix
- Fonction : Auteur
- PersonId : 764751
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- IdRef : 152876502
Françoise Durand-Dubief
- Fonction : Auteur
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David A. Laplaud
- Fonction : Auteur
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Romain Deschamps
- Fonction : Auteur
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Mikael Cohen
- Fonction : Auteur
- PersonId : 755337
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Damien Biotti
- Fonction : Auteur
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Xavier Ayrignac
- Fonction : Auteur
- PersonId : 773590
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Caroline Froment-Tilikete
- Fonction : Auteur
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- IdHAL : caroline-froment
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Eric Thouvenot
- Fonction : Auteur
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Bruno Brochet
- Fonction : Auteur
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Thibault Moreau
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1403407
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Pierre Lebranchu
- Fonction : Auteur
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Laure Michel
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1093556
Christine Lebrun-Frénay
- Fonction : Auteur
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Alexis Montcuquet
- Fonction : Auteur
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Guillaume Mathey
- Fonction : Auteur
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Marc Debouverie
- Fonction : Auteur
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Jean Pelletier
- Fonction : Auteur
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Pierre Labauge
- Fonction : Auteur
- PersonId : 759958
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- IdRef : 059860367
Fabien Rollot
- Fonction : Auteur
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- ORCID : 0000-0002-5752-2331
Sandra Vukusic
- Fonction : Auteur
- PersonId : 962598
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Romain Marignier
- Fonction : Auteur
- PersonId : 1194084
- IdHAL : romain-marignier
- ORCID : 0000-0002-5967-2800
Résumé
Objective
To describe clinical and radiologic features associated with myelin oligodendrocyte glycoprotein antibodies (MOG-Ab) in a large French nationwide adult cohort, to assess baseline prognostic features of MOG-Ab-associated diseases after a first acute demyelinating syndrome, and to evaluate the clinical value of MOG-Ab longitudinal analysis.
Methods
Clinical data were obtained from 197 MOG-Ab-positive patients ≥18 years of age. Complete imaging data were available in 108, and 54 serum samples were eligible for longitudinal evaluation. For survival analysis comparison, 169 aquaporin-4 antibody (AQP4-Ab)-positive patients from the NOMADMUS database were included.
Results
Median age at onset was 36.46 (range 18.0–76.8) years, and patients were predominantly white (92.9%) with male:female ratio, 1.1. Clinical phenotype at onset included optic neuritis or myelitis in 90.86%, isolated brainstem or encephalopathy syndromes in 6.6%, and a combination of syndromes in 2.5%. Distinctive brain MRI findings in MOG-Ab-positive patients were thalamic and pontine lesions. Cortical and leptomeningeal lesions were found in 16.3% and 6.1%, respectively. The probability of reaching a first relapse after 2 and 5 years was 44.8% and 61.8%, respectively. MOG-Ab-positive patients were at lower risk at presentation of further clinical relapse (hazard ratio [HR] 0.45, 95% confidence interval [CI] 0.26–0.79) compared to AQP4-Ab-positive individuals. MOG-Ab-positive individuals had a lower risk of reaching Disability Status Scale score of 3.0 (HR 0.46, 95% CI 0.22–0.94) and visual acuity of 20/100 (HR 0.23, 95% CI 0.07–0.72). Finally, MOG-Ab titers were higher at relapse than in remission (p = 0.009).
Conclusion
In adults, MOG-Ab-associated disease extends beyond clinical and radiologic abnormalities in the optic nerve and spinal cord. Despite the relapsing course, the overall visual and motor outcome is better compared with AQP4-Ab-positive patients.
Domaines
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